Hemi-facial hyperplasia with gingival hyperplasia in a child with occult Teisser1 cleft: Report of a case.

چکیده

Background: Hemi-facial hyperplasia (HFH) is a rare developmental anomaly that results in facial asymmetry due to an exaggerated growth of the affected side. This condition can be partial or total. Due to its rarity, very few reports can be found in literature. Craniofacial clefts are also rare congenital anomalies with soft tissue and or skeletal components which are commonly categorised by the Teisser classification. No report was found in the literature of a combination of these two rare entities in the same individual thus the reason for this report.

Case description: We report a case of partial HFH (PHFH) with occult Teissier1 cleft in a 15year old girl who presented in our clinic on account of painful left maxillary gingival swelling of 6months duration. Examination revealed a left facial asymmetry with proptosis on the affected side. Oral hygiene (OH) was fair with severe hyperplasia of the gingivae involving the upper left canine tooth to upper left second molar tooth (23 to 27). Gingival hyperplasia was not commensurate with the fairly good oral hygiene. Plain radiograph revealed Teisser1 cleft and angular bone loss around the associated teeth. An assessment of Idiopathic facial asymmetry with severe gingival hyperplasia in a patient with Teisser 1 cleft was made. Full mouth scaling and root planing with stringent oral
hygiene instructions were instituted. Gingivectomy with gingivoplasty to restore physiologic gingival contour was done and the patient placed on antibiotics. Histology revealed a reactionary lesion. The gingival condition has remained satisfactory 6months following treatment

Clinical Significance: Clinicians should have a high index of suspicion of Teisser cleft when patients present with idiopathic facial asymmetry.

Keywords: Craniofacial cleft, Facial asymmetry, Gingival hyperplasia, Hemi-facial hyperplasia

Résumé
Contexte : L’hyperplasie hémifaciale (HHF) est une anomalie rare du développement qui se traduit par une asymétrie faciale due à une croissance exagérée du côté affecté. Cette condition peut être partielle ou totale. En raison de sa rareté, très peu de rapports peuvent être trouvés dans la littérature. Les fentes crâniofaciales sont également de rares anomalies congénitales avec des tissus mous et / ou des composants squelettiques qui sont généralement classés par la classification de Teisser. Aucun rapport n’a été trouvé d’une combinaison de ces deux entités rares chez le même
individu, dans la littérature, d’où la raison de ce rapport.

Description du cas : Nous rapportons un cas d’HHF partielle (HHFP) avec fente occulte de Teissier 1 chez une fille de 15 ans qui s’est présentée dans notre clinique en raison d’un gonflement gingival maxillaire gauche douloureux d’une durée de 6 mois. L’examen a révélé une asymétrie faciale gauche avec proptose du côté affecté. L’hygiène buccale (HB) était passable avec une hyperplasie sévère des gencives impliquant la dent canine supérieure gauche à la deuxième dent molaire supérieure gauche (23 à 27). L’hyperplasie gingivale n’était pas proportionnée à une assez bonne hygiène buccale. Une radiographie simple a révélé une fente de Teisser 1 et une perte osseuse angulaire autour des dents associées. Une évaluation de l’asymétrie faciale idiopathique avec hyperplasie gingivale sévère chez un patient atteint d’une fente de Teisser 1 a été réalisée. Un détartrage complet de la bouche et plantation de racine avec des instructions strictes en matière d’hygiène buccale ont été établis. Une gingivectomie avec gingivoplastie pour restaurer le contour gingival physiologique a été effectuée et le patient a été mis sous antibiotiques. L’histologie a
révélé une lésion réactionnelle. L’état gingival est resté satisfaisant 6 mois après le traitement

Signification clinique : Les cliniciens devraient avoir un indice élevé de suspicion de fente de Teisser lorsque les patients présentent une asymétrie faciale idiopathique.

Mots-clés : fente crâniofaciale, asymétrie faciale, hyperplasie gingivale, hyperplasie hémifaciale

Correspondence: Dr. O.I. Opeodu, Department of Periodontology and Community Dentistry, College of Medicine, Universiy of Ibadan, Ibadan, Nigeria. Email: opeodulanre@yahoo.com

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مراجع

Rogers GF, Greene AK, Oh AK, Robson C, Mulliken JB. Zygomaticotemporal synostosis: a rare cause of progressive facial asymmetry. Cleft Palate Craniofacial Journal. 2007;44:106-111

Cheong YW and Lo LJ. Facial asymmetry: etiology, evaluation and management. Chang Gung. Med J. 2011;34:341-351

Deshingkar SA, Barpande SR and Bhavthankar JO. Congenital hemifacial hyperplasia. Contemp Clin Dent. 2011; 2:261-264.

Islam MN, Bhattacharrya I, Ojha J, et al. Comparison between true and partial hypertrophy. Oral Surgery Oral Medicine Oral Pathol Oral Radiol Endod. 2007; 104:501-595.

Lawoyin JO, Daramola JO and Lawoyin DO. Congenital hemifacial hypertrophy; Report of two cases. Oral Surg,Oral Med, Oral Pathol. 1989; 68:27-30.

Bhuta NH, Yadav A, Desai RS, et al. Clinical and imaging findings of True hemifacial hyperplasia. Case Report Dent. 2013;2013: 152528

Shanmugasundaram K, Vedan VKV, Ganapathy S,Sathish S and Satti P. Congenital hemifacial hyperplasia; clinical presentation and literature review. Case Report Dent. 2016; 2016:5260645.

Neville B, Damm D, Allen C and Bouquot J. Developmental defects of oral and maxillofacial region. In Neville et al oral and maxillofacial pathology. 2nd Edition. Philadelphia, 2002. P.37-38.

Yoshimoto H, Yano H, Kobayashi K, et al. Increased proliferative activity of osteoblasts in congenital hemifacial hypertrophy. Plast Reconstr Surg. 1998; 102:1605-1610.

Austin RD, Srivastava KC, Pranavadhyani G and Shrivastava D. A rare clinical case of true hemifacial hyperplasia. Singapore Med J. 2013; 54:e160-e163.

Verma P, Gupta K, Rishi S and Triwedi A. Hemifacial hypertrophy; a rare case report. J. Indian. Aca. Oral Med Radiol. 2012; 24: 338-341.

Caufriez A. The pubertal growth spurt; effect of sex hormones on growth hormone and insulin-like growth factor I. European Journal of Obstetrics and Gynaecology and Reproductive Biology. 1997; 71: 215-217 .

Hall HD. An improved method for treatment of facial asymmetry secondary to jaw deformity. J Oral Maxillofac Surg 1984; 42:673-679.

Padwa BL, Evans CA and Pillemer FC. Psychosocial adjustment in children with hemifacial microsomia and other craniofacial deformities. Cleft Palate Craniofac J. 1991; 28:354-360.

Nandimath SA, Raikumar GC, Nayak T, et al. Hemifacial hypertrophy; exploring new avenues of treatment modalities. Natl.J. Maxillofac. Surg.2016; 7:100-104.